石神 弘子¹, 岩瀬 正嗣⁴, 兵藤 慶子¹, 青山 いづみ¹, 伊藤 守¹, 田嶋 一喜², 長谷川 和生³, 坪井 直哉³

Hiroko ISHIGAMI¹, Masatsugu IWASE⁴, Keiko HYOUDO¹, Idumi AOYAMA¹, Mamoru ITO¹, Kazuki TAJIMA², Kazuo HASEGAWA³, Naoya TSUBOI³

¹名古屋第二赤十字病院生体検査課, ²名古屋第二赤十字病院心臓血管外科, ³名古屋第二赤十字病院循環器内科, ⁴藤田保健衛生短期大学

¹Clinical Laboratory, Nagoya Daini Redcross Hospital, ²Department of Cardiovascular Surgery, Nagoya Daini Redcross Hospital, ³Department of Cardiology, Nagoya Daini Redcross Hospital, ⁴Junior college Fujita Health University

キーワード : unicuspid aortic valve, aortic valve regurgitation, Doppler ultrasonography

症例は26 歳, 男性. 2 歳時に心室中隔欠損の閉鎖術を受けた. 2000 年9 月, 発作性上室性頻拍のため, 当院を受診した. 心エコー検査で, Ⅲ度の大動脈弁逆流, 大動脈・左室の拡大が認められた. 大動脈弁は二尖弁と判断され, 胸骨左縁長軸 像にて後方に位置する弁が著明に石灰化を示していた. 胸骨左縁短軸像では, この著明に石灰化した弁尖は収縮期開放運 動を認めた. 前方と後方の弁の大きさは不同であった. 拡張期には大動脈弁の接合点は後方に偏位していた. 大動脈二尖 弁を原因とする大動脈弁逆流と診断された. 2001 年11 月より労作時の息切れ, 全身倦怠感が出現した. 2002 年12 月, 冠動脈造影を施行. 左Valsalva 洞より起始する単冠動脈が疑われた. 有意狭窄はなかった. 2003 年1 月, Bentall’s 術を 施行した. 手術所見から大動脈一尖弁と判明した. 本例のような成人の大動脈一尖弁はきわめて稀であり, これまで単冠 動脈合併例の報告はないので文献的考察を加えて報告する.

The patient was a 26-year-old man who had undergone patch closure of a ventricular septal defect at 2 years of age. After this surgery, his condition was satisfactory until he visited our hospital for treatment of paroxysmal supraventricular tachycardia in September 2000. Echocardiography revealed moderate to severe aortic valve regurgitation and dilatation of the left ventricle and ascending aorta. These echocardiographic abnormalities were attributed to a bicuspid aortic valve. Coronary angiography suggested the presence of a single coronary artery originating from the left Valsalva sinus. We performed Bentall’s operation in January 2003. The intraoperative findings revealed that the aortic valve consisted of an extensively calcified single cusp, and there was a single coronary artery originating from the left Valsalva sinus. Because adult patients with a unicuspid aortic valve are rare, and no cases of unicuspid aortic valve associated with a single coronary artery have been reported, we herein report this case with a review of the literature.